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A PROPOS DUN CAS DABCS SOUS-PHRNIQUE SURVENU CHEZ UNE PATIENTE DRPANOCYTAIRE TRAITE PAR HYDROXYURE
BOMA M.P 1,2, KALUILA M.J.F.J1, 2,3, KAPE F4, KILOWELE M.B5 1. Cabinet de Mdecine gnrale et danmie SS de lONG SS Assistance 2. Institut de Recherche en Sciences de la Sant (IRSS) 3. Centre de Mdecine Mixte et dAnmie SS (CMMASS) 4. Universit de Lubumbashi, Facult de Mdecine, Dpartement de Chirurgie (HGPR SENDWE) 5. Polyclinique des Oliviers

RESUME

a drpanocytose, hmoglobinopathie frquente et grave (16), se manifeste essentiellement par une anmie chronique, des phnomnes vaso-occlusifs et une susceptibilit extrme aux infections (14). De ce fait, tout patient drpanocytaire est expos, quelque soit lvolution de sa maladie, la survenue brutale et imprvisible de nombreuses complications (15). Cellesci sont pour beaucoup dans la morbidit et la forte mortalit lies la pathologie drpanocytaire. Parmi elles, nous relevons labcs sous-phrnique, rarement rencontr comme complication de la drpanocytose, qui fait lobjet de notre observation et qui, en labsence dune prise en charge rigoureuse incluant un drainage chirurgical associ une antibiothrapie large spectre, met en jeu le pronostic vital. En outre, sa raret chez le sujet drpanocytaire, de faon primitif, fait de labcs sous-phrnique un pige diagnostic ne pas laisser passer compte tenu de la gravit des complications y affrentes.
Mots Cls :Abcs sous-phrnique, drpanocytose, drainage percutan, antibiothrapie, hydroxyure

ABSTRACT

ickle cell disease, common and serious haemoglobinopathies (16), is manifested primarily by a chronic anemia, vaso-occlusive phenomenon and an extreme susceptibility to infections (14). Furthermore, patient suffering from sickle cell disease is exposed, regardless of the evolution of his illness, to the sudden onset of numerous and unpredictable complications (15). These are largely contributive for the high morbidity and mortality related to sickle cell disease. Among them we have noted, a rarely encountered complication (of sickle cell anemia), the sub-phrenic abscess which is the subject of our observation and which, in the absence of a thoroughly treatment including a percutaneous drainage combined with a broad-spectrum antibiotic therapy, is life-threatening as the prognosis will be fatal. Facing the seriousness and the scarcity of sub-phrenic abscess in the subject suffering from sickle cell disease, a so rare complication of the disease, we shall not fall into the trap of omitting to diagnose it, because of severe complications linked to it.
Keys words: subphrenic abscess, sickle cell disease, percutaneous drainage, antibiotic therapy, hydroxyurea

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Introduction

Chez le patient drpanocytaire, le risque infectieux est particulirement lev. En effet, suite linfarcissement splnique, ds lenfance, lasplnie fonctionnelle sinstalle. Celle-ci diminue fortement la capacit du systme immunitaire lutter contre les bactries circulantes. En outre, des anomalies du complment, des immunoglobulines, de la fonction leucocytaire et de limmunit mdiation cellulaire ont t suggres. Lensemble de ces perturbations accroit le risque infectieux pour les germes encapsuls comme le pneumocoque, Haemophilus influenzae, Neisseria meningitidis, ou pour dautres germes comme Staphylococcus aureus, Salmonella et Escherichia coli (14). Des infections pulmonaires dues aux mycoplasmes ont t aussi observes (25). Par ailleurs, le phnomne vaso-occlusif, li la falciformation et aux interactions entre le drpanocyte, lendothlium vasculaire et les autres constituants plasmatiques (5), est lorigine des diverses complications, notamment chirurgicales. On observe des manifestations aigus (infarctus osseux, ostomylite aigu) ou chroniques (ostoncrose, ostomylite chronique). Linfarctus aigu serait 50 fois plus frquent que lostomylite aux USA (5). La ncrose osseuse est frquente et invalidante, observe chez 10 39% des sujets drpanocytaires homozygotes ou htrozygotes composites (6). Les autres complications vaso-occlusives auxquelles les drpanocytaires sont exposes sont la squestration splnique (mettant en jeu le pronostic vital) et lhypersplnisme qui ncessitent une splnectomie, la lithiase biliaire pigmentaire et la cholcystite pour lesquelles une cholcystectomie est prconise. La drpanocytose se complique de lulcre de jambe dans 20 70% des cas selon les sries, selon lge et selon le gnotype (plus frquemment dans les formes homozygotes) (28). Le priapisme drpanocytaire nest pas en reste. Selon Latoundji et coll au Bnin (19) sa prvalence est de 2,03% et il reprsente 88,89% des priapismes observs. Falandry, au Niger (10) a relev que la drpanocytose
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tait la base de priapisme dans 55,3% des cas observs. Des complications rnales, allant dune hmaturie macroscopique un carcinome mdullaire, peuvent galement tre observes (27). Il nest pas non plus impossible de rencontrer un panchement liquidien chez un patient drpanocytaire, le plus souvent, loccasion dune chographie de routine ou lors dune exploration paraclinique motive par des plaintes particulires. Les panchements pleuraux sont les plus frquemment rencontrs et plusieurs causes peuvent en tre lorigine (25). Les abcs sous- phrniques ntant pas frquemment rapports. Cette raret de documentation justifie tout lintrt que nous accordons un cas observ au cabinet de mdecine gnrale et danmie SS de lONG SS Assistance uvrant dans la polyclinique des Oliviers Lubumbashi. En effet, un abcs sous-phrnique est une collection purulente sigeant dans lune des rgions sous-diaphragmatiques, le plus frquemment sous la coupole diaphragmatique droite o existe un espace anatomique interhpato-diaphragmatique. La localisation gauche est plus rare, un espace anatomique nest en effet cr quaprs intervention chirurgicale de ce ct (gastrectomie ou splnectomie) (4). Labcs sous-phrnique complique souvent une lsion viscrale initiale. On retrouve alors une notion de chirurgie intraabdominale, de plaie abdominale perforante, ou dune cause de suppuration intra-abdominale (diverticulites, appendicite, cholcystite, perforation dun ulcre), ou encore un abcs hpatique (amibien ou dune autre nature). Lorsquaucune de ces causes nest mise en vidence, on voque alors une origine hmatogne (25). Plusieurs autres causes, surtout infectieuses, peuvent alors tre incrimines. Chez le drpanocytaire, viendrait en premier lieu linfection pneumocoques ou mycoplasmes ou encore Haemophilus influenzae (25). Il peut sagir aussi dune complication infectieuse faisant suite une mylosuppression (29).
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Case report
Mademoiselle K.H., drpanocytaire ge de 23 ans, est reue en consultation pour douleur et ballonnement abdominaux, fivre, frissons et fatigue intense. Cest une patiente polytransfuse (5 fois), sans antcdent chirurgical et sous Hydra depuis plus de deux ans mais ne bnficiant daucun suivi mdical systmatique et sans couverture vaccinale spcifique. Elle a prsent, deux semaines plus tt, des vives douleurs abdominales accentues du ct droit et des pics fbriles rpts. Suivi dans une Polyclinique de la place, elle a t mise sous Cifin en infusion (2 fois 400 mg/jour) pendant 7 jours avec un relais per os de 2 fois 1 comprim de 500 mg, Flagyl 2 fois 1comprim de 500mg pendant 6 jours, Hydergine 20 gouttes par jour et Aspirine 2 fois 1 comprim 500mg par jour. En outre, elle est sous 1 glule de 500mg dHydrapar jour depuis septembre 2008. La survenue du ballonnement abdominal, des nauses, danorexie et dune asthnie physique intense dans un contexte de persistance des pics fbriles, aprs 13 jours de traitement, a motiv la consultation la Polyclinique des Oliviers de Lubumbashi o lONG SS Assistance assure le suivi mdical des drpanocytaires. A ladmission, son tat gnral est altr ; les conjonctives palpbrales sont ples et les bulbaires ictriques. Lexamen physique met en vidence : une dyspne avec une respiration superficielle, une accentuation de la douleur abdominale linspiration profonde, des rles crpitants la base pulmonaire droite, une tachycardie, une distension avec dfense abdominale, une hpatosplnomgalie et une intense sensibilit lpigastre, lhypochondre droit et aux deux flancs. La percussion rvle une matit dclive lhypochondre droit et rveille une vive douleur. Nous avons not la prsence dun ulcre mallolaire droit denviron 8 cm de diamtre, en phase de bourgeonnement, voluant depuis plus dune anne. Lchographie abdominale a montr la prsence dune collection liquidienne importante entre le diaphragme et le foie, le liquide contenant des substances mobiles trs chognes ; un foie homogne, augment de volume ; vsicule biliaire, pancras et reins daspect normal ; une rate augmente de volume contenant un nodule hyperchogne de 24 mm au ple infrieur et plusieurs microkystes ; absence dascite. Revue Mdicale des Grands Lacs

La radiographie du thorax en incidence de face a mis en exergue une surlvation de la coupole diaphragmatique droite. Labdomen sans prparation na pu fournir un quelconque renseignement en raison de la mauvaise qualit du clich. Lhmogramme a mis en vidence une anmie svre (Hb 3,5g% et Hct 10%). Le bilan inflammatoire a rapport une vitesse de sdimentation 128 mm/h et une CRP 62 mg/l. Dans ce contexte, nous avons conclu : - Un abcs sous-phrnique primitif ; - Une crise hmolytique aigue ; - Un ulcre pri-mallolaire droit en phase de bourgeonnement ; Garde en hospitalisation, la patiente a bnfici demble dune transfusion de 1154 ml de concentr rythrocytaire isogroupe, iso rhsus, test (HIV, RPR, HBS, HCV) ngatif et type dhmoglobine AA et dune hydratation avec 2l de srum physiologique. Nous avons indiqu : - Une ponction exploratrice suivie dun drainage de la collection par voie percutane sous guidage chographique ; - Une antibiothrapie large spectre, en association synergique : Ceftriaxone 2 fois 2g/j en IVDL et Mtronidazole 4 fois 500 mg en IV (Infusion) ; - Dbridat 3 fois 1cs/j, Voltarne suppo 100mg 2 fois 1 suppo/j et Efferalgan 3 fois 1 comprim/j - Une corticothrapie (Solupred comprim 20mg) dose rgressive ; - Une sance dchange transfusionnel ponctuel ; - Arrt du traitement lHydra - Pansement quotidien de la plaie ulcreuse pendant 5 jours (un nettoyage leau courante et au savon gras (Monganga), application de la pommade loxyde de Zinc dans les anfractuosits de la plaie recouverte de compresses sches striles maintenues par un bandage lastique), puis 1 pansement hydrocellulaire adhsif (Allevin) chaque 3 jours. - Une supplmentation en : a) Acide folique : 10 mg/j b) Zinc : 664mg/j En attendant que le matriel prescrit en vue de la ponction et du drainage ne soit runi, le traitement en cours na pas suffi amender les signes.

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La ponction exploratrice suivie du drainage a eu lieu au 5me jour dhospitalisation. La ponction laiguille, ralise en premier lieu, par voie transparitale au niveau du neuvime espace intercostal sur la ligne axillaire moyenne droite, a ramen un liquide purulent et putride contenant des grumeaux blanchtres. Le drainage laide du drain de Joly de calibre 14F, sous anesthsie locale, a permis lcoulement spontan, par gravit, du liquide de la collection. Lvacuation tait facilite par la mobilisation de la patiente (21). 1230 ml ont t drains pendant lintervention et 1200 ml ont t collects dans les 24h suivantes. Au deuxime jour de la pose du drain, le collecteur ne renfermait plus que 50ml de liquide. Lchographie a confirm laffaissement de la poche de la collection. Lpreuve de clampage du drain pendant 24h a exclu tout risque de reconstitution de la collection aprs ablation du drain car laffaissement de la collection sest maintenu. Le drain est ainsi rest en place pendant 5 jours. Sur le plan clinique, la dfervescence tait quasi instantane pendant la ponction et le drainage :

amlioration de la respiration, diminution sensible des douleurs locales, disparition de lhyperthermie et amlioration de ltat gnral. Lanalyse bactriologique des prlvements (ponction de labcs) a rapport la prsence de nombreux globules blancs et labsence de germes. Lantibiothrapie pralable, dfaut dabtardir les symptmes, a certainement compromis la mise en vidence du germe (ou des germes) en cause. Au 11me jour dhospitalisation, lhmogramme confirme la correction de lanmie avec une Hb 9,4g/dl, un hmatocrite 29,8% et la bonne volution du phnomne inflammatoire (La vitesse de sdimentation est 108 mm/h et la CRP 14 mg/l). Les GB sont 5600/mm, les GR sont 3 490 000/mm, les plaquettes 348.000/mm. Les chographies abdominales de contrle ralises un et trois mois aprs la sortie de la patiente confirme le succs du traitement : foie, pancras, vsicule biliaire et reins daspect normal, prsence dune splnomgalie avec un nodule central anechogne de 31mm de diamtre, pas dascite ni de calcul.

Discussion
Labcs sous-phrnique de cette drpanocytaire soulve un problme tiopathognique dlicat et entre ainsi dans le cadre des rarets. En effet, jusquici, labcs sous-phrnique nest pas dcrit comme une complication classique de la drpanocytose. Par ailleurs, le diagnostic diffrentiel a exclu toutes les autres causes reconnues dabcs sous-phrnique. En effet, il nexiste aucune lsion viscrale initiale : aucune notion de chirurgie intra-abdominale, ni de plaie abdominale perforante, moins encore une cause de suppuration intra-abdominale (diverticulites, appendicite, cholcystite, perforation dun ulcre). Il ny a pas non plus un abcs hpatique (9,16).
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Ceci confirme le caractre primitif de labcs et, de ce fait, une origine hmatogne. Par ailleurs, la patiente aurait pu tre expose un autre des facteurs de risque reconnus de labcs sous-phrnique : la mylosuppression. Dans son cas, le traitement lhydroxyure pouvait tre la seule cause de mylosuppression (2, 3,8). En effet, elle a t soign lHydra plus de deux ans durant. Les quelques rticences rencontres dans la prescription de lhydroxyure suite ses potentiels effets indsirables tels que dcrits par certains auteurs (3,24), nous ont envoy sur la piste de lincrimination du traitement lhydroxyure qui aurait cr une mylosuppression, source de labcs.
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Cependant, le bilan dvaluation au 11me jour dhospitalisation, plus fourni qu ladmission, exclut toute mylosuppression. Par ailleurs, lulcre mallolaire qui, autrefois, pouvait conforter notre opinion sur linstallation des complications lies au traitement lhydroxyure, a t exclu des effets indsirables de lHydra par des tudes rcentes (23). Ainsi, la mylosuppression nest pas non plus lorigine de cet abcs sous-phrnique et larrt du traitement lhydroxyure suggr ladmission na pas de pertinence. De ce qui prcde, nous pensons finalement que labcs sous-phrnique primitif survenu chez cette drpanocytaire serait la consquence directe dune infection bactrienne qui sest complique suite une diffusion hmatogne. En effet, la VS > 100 ml/1re heure suggre une infection bactrienne surtout quand elle est couple une CRP nettement augmente et qui baisse aprs linstauration dune antibiothrapie. Sinon, lanmie svre en place, dautant plus que lhmatocrite est bas, aurait t suffisante pour expliquer laugmentation de la vitesse de sdimentation. Le caractre ftide du liquide ponctionn suggre la prsence initiale des germes anarobies. Ce que nous navons pas pu confirmer suite lantibiothrapie initiale. Il est donc important que la ponction soit faite avant toute antibiothrapie pour faciliter toutes les analyses (chimique, cytologique et bactriologique du liquide ponctionn) (1) Nous sommes rconforts dans cette voie par le

fait quil sagit dune drpanocytaire qui na jamais bnfici de la vaccination spcifique recommande aux drpanocytaires et qui nest pas rgulirement suivie. Ce qui implique quelle ne bnficie pas dune antibioprophylaxie. De ce fait, elle est totalement expose aux risques infectieux dcrits plus haut. Par ailleurs, le succs du traitement instaur suggre que la cause a t radique. En tout tat de cause, nous pensons quil est essentiel que les recommandations pertinentes de prise en charge de la drpanocytose soient observes afin de limiter le risque des complications mettant en jeu le pronostic vital. En effet, dans les abcs sous-phrnique, en labsence de drainage, lvolution se fait inluctablement vers le dcs (11, 20, 21, 25,26). Sur ce, nous insistons sur le fait que le suivi de tout patient drpanocytaire doit reposer sur une consultation mdicale mensuelle puis trimestrielle systmatique et lobservance de toutes les mesures prophylactiques, largement diffuses ce jour, pour prvenir des crises vaso-occlusives ou hmolytiques et des complications (8). A cela, il faut ajouter les examens complmentaires ncessaires la surveillance biologique du drpanocytaire. Suite la pauvret du plateau technique dans nos milieux et devant les limites financires de la plupart des parents des malades, il est indispensable de se contenter dau moins un hmogramme trimestriel et une chographie abdominale annuelle ou selon que la clinique lexige sur le moment.

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Conclusion

En somme, il faut souligner la raret de lassociation abcs sous-phrnique drpanocytose dans nos milieux. Le cas qui fait lobjet de cette observation nous montre quil faut y penser. Ceci est dautant plus important quil y ait pril en la demeure. En effet, une erreur diagnostique envoie sur une fausse piste et une prise en charge inapproprie met en jeu le pronostic vital. Ainsi, il est indispensable dindiquer une chographie abdominale devant toute douleur abdominale chez un patient drpanocytaire. Si la recherche de la cause devant un abcs sousphrnique est essentielle dans la mise en route du traitement, il ne faut pas perdre de vue que le temps

est prcieux pour prserver les chances de succs. Quelque soit la cause, le drainage de la collection associ une antibiothrapie efficace est lattitude qui reprsente le plus grand taux de succs, 69 90% (21,25). Ce nest quaprs cette attitude que lon peut envisager de sattaquer la cause avre de labcs sous-phrnique. En cas dun abcs sous-phrnique primitif, comme cest le cas dans notre observation, il faut garder lesprit quil peut se compliquer dun abcs du foie et/ ou dune pylphlbite. Chez un patient drpanocytaire, il faut penser au risque dune dfaillance multiviscrale voluant rapidement vers le dcs. Faut-il donc considrer un tel cas comme une urgence vitale.

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